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Órgano Oficial del Colegio Mexicano de Ortopedia y Traumatología

2025, Número 6

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Acta Ortop Mex 2025; 39 (6)


Fracturas femorales atípicas en una cohorte mexicana de niños y adolescentes con osteogénesis imperfecta. Análisis de trayectorias

Bremer A, Clark P, Méndez-Sánchez L, García-de TG

Idioma: Portugués
Referencias bibliográficas: 21
Paginas: 363-368
Archivo PDF: 484.73 Kb.


RESUMEN

Introducción: la osteogénesis imperfecta (OI) es un trastorno óseo hereditario poco frecuente causado por defectos en la síntesis o estructura del colágeno tipo I. Se caracteriza por una mayor fragilidad ósea, fracturas recurrentes y pérdida auditiva de inicio temprano. Su tratamiento requiere un enfoque multidisciplinario dirigido a reducir la incidencia de fracturas, mejorar la movilidad y promover la independencia funcional. Desde 1998, los bifosfonatos (BF) se utilizan como tratamiento compasivo en la OI. Objetivo: caracterizar a niños y adolescentes con osteogénesis imperfecta (OI) y reportar la incidencia de fracturas femorales atípicas (FFA) en relación con la duración del tratamiento con ácido zoledrónico. Material y métodos: estudio de cohorte ambispectivo de un solo grupo, conformado por pacientes pediátricos diagnosticados con OI según los criterios de Sillence y tratados con ácido zoledrónico (0.1 mg/kg/año). El período retrospectivo abarcó de enero de 2008 a julio de 2017, y el periodo prospectivo de octubre de 2017 a marzo de 2024. Resultados: se incluyeron 68 pacientes, con un total de 24 fracturas identificadas en 21 pacientes (31%). Las fracturas fueron más frecuentes en niños (67%), adolescentes (76%) y en aquellos que recibieron tratamiento continuo (76%). La duración del tratamiento antes de presentar una FFA fue menor en hombres (69 meses) en comparación con mujeres (77 meses). El análisis de regresión de Cox mostró que los pacientes con OI presentaron una razón de riesgo (HR) de 3.13 (intervalo de confianza [IC] del 95%: 1.18-8.26; p = 0.021), indicando un riesgo significativamente mayor de desarrollar una FFA en comparación con las pacientes femeninas. Conclusión: podría existir una asociación entre el uso prolongado de ácido zoledrónico y la aparición de FFA. Los varones y los adolescentes presentaron un mayor riesgo de fractura (HR 3.13; IC95%: 1.18-8.26). Estas fracturas podrían no limitarse únicamente al fémur, ya que otros huesos largos también podrían verse afectados. Se requieren cohortes de mayor tamaño y periodos de seguimiento más prolongados, incluyendo grupos control no expuestos a ácido zoledrónico, para establecer una relación causal.


REFERENCIAS (EN ESTE ARTÍCULO)

  1. Marini JC, Forlino A, Bachinger HP, Bishop NJ, Byers PH, Paepe A, et al. Osteogenesis imperfecta. Nat Rev Dis Primers. 2017; 3: 17052. Available in: http://doi.org/10.1038/nrdp.2017.52

  2. Van Dijk FS, Sillence DO. Osteogenesis imperfecta: clinical diagnosis, nomenclature and severity assessment. Am J Med Genet A. 2014; 164A(6): 1470-81. Available in: http://doi.org/10.1002/ajmg.a.36545

  3. Trejo P, Fassier F, Glorieux FH, Rauch F. Diaphyseal femur fractures in osteogenesis imperfecta: characteristics and relationship with bisphosphonate treatment. J Bone Miner Res. 2017; 32(5): 1034-9. Available in: http://doi.org/10.1002/jbmr.3071

  4. Glorieux FH, Bishop NJ, Plotkin H, Chabot G, Lanoue G, Travers R. Cyclic administration of pamidronate in children with severe osteogenesis imperfecta. N Engl J Med. 1998; 339(14): 947-52. Available in: http://doi.org/10.1056/nejm199810013391402

  5. Camacho NP, Raggio CL, Doty SB, Root L, Zraick V, Ilg WA, et al. A controlled study of the effects of alendronate in a growing mouse model of osteogenesis imperfecta. Calcif Tissue Int. 2001; 69(2): 94-101. Available in: http://doi.org/10.1007/s002230010045

  6. Celin MR, Simon JC, Krzak JJ, Fial AV, Kruger KM, Smith PA, et al. Do bisphosphonates alleviate pain in children? A systematic review. Curr Osteoporos Rep. 2020; 18(5): 486-504. Available in: http://doi.org/10.1007/s11914-020-00621-3

  7. Manolopoulos KN, West A, Gittoes N. The paradox of prevention--bilateral atypical subtrochanteric fractures due to bisphosphonates in osteogenesis imperfecta. J Clin Endocrinol Metab. 2013; 98(3): 871-2. Available in: http://doi.org/10.1210/jc.2012-4195

  8. Andersen JD, Bünger MH, Rahbek O, Hald JD, Harslof T, Langdahl BL. Do femoral fractures in adult patients with osteogenesis imperfecta imitate atypical femoral fractures? A case series. Osteoporos Int. 2019; 30(2): 513-7. Available in: https://doi.org/10.1007/s00198-018-4769-1

  9. Vuorimies I, Mayranpaa MK, Valta H, Kröger H, Toiviainen-Salo S, Makitie O. Bisphosphonate treatment and the characteristics of femoral fractures in children with osteogenesis imperfecta. J Clin Endocrinol Metab. 2017; 102(4): 1333-9. Available in: http://doi.org/10.1210/jc.2016-3745

  10. Hegazy A, Kenawey M, Sochett E, Tile L, Cheung AM, Howard AW. Unusual femur stress fractures in children with osteogenesis imperfecta and intramedullary rods on long-term intravenous pamidronate therapy. J Pediatr Orthop. 2016; 36(7): 757-61. Available in: http://doi.org/10.1097/BPO.0000000000000552

  11. Nicolaou N, Agrawal Y, Padman M, Fernandes JA, Bell MJ. Changing pattern of femoral fractures in osteogenesis imperfecta with prolonged use of bisphosphonates. J Child Orthop. 2012; 6(1): 21-7. Available in: http://doi.org/10.1007/s11832-011-0380-0

  12. Méndez RI, Namihira GD, Moreno AL, Sosa de Martínez C. El protocolo de investigación. Lineamientos para su elaboración y análisis. 2ª ed. Trillas. 2016. CDMX.

  13. Bel Ferré MN, Inglés NM, Piñol MJL. Estudios de cohorte. Fisioterapia. 2009; 31(5): 218-23. Disponible en: http://doi.org/10.1016/j.ft.2009.03.001

  14. World Medical Association Declaration of Helsinki: ethical principles for medical research involving human subjects. The Journal of the American College of Dentists. Available in: http://doi.org/10.1093/acprof:oso/9780199241323.003.0025

  15. Holm J, Eiken P, Hyldstrup L, Jensen JE. Atypical femoral fracture in an osteogenesis imperfecta patient successfully treated with teriparatide. Endocr Pract. 2014; 20(10): e187-90. Available in: https://doi.org/10.4158/EP14141.CR

  16. Tan JY, Seow CJ. Management of atypical femoral fracture in a patient with osteogenesis imperfecta. BMJ Case Rep. 2017; 2017: bcr2017221835. Available in: https://doi.org/10.1136/bcr-2017-221835

  17. Etxebarria-Foronda I, Carpintero P. An atypical fracture in male patient with osteogenesis imperfecta. Clin Cases Miner Bone Metab. 2015; 12(3): 278-81. Available in: http://doi.org/10.11138/ccmbm/2015.12.3.278

  18. Carpintero P, Del Fresno JA, Ruiz-Sanz J, Jaenal P. Atypical fracture in a child with osteogenesis imperfecta. Joint Bone Spine. 2015; 82(4): 287-8. Available in: http://doi.org/10.1016/j.jbspin.2014.10.014

  19. Odvina CV, Zerwekh JE, Rao DS, Maalouf N, Gottshalk FA, Pak CY. Severely suppressed bone turnover: a potential complication of alendronate therapy. J Clin Endocrinol Metab. 2005; 90(3): 1294-301. Available in: http://doi.org/10.1210/jc.2004-0952

  20. Shane E. Evolving data about subtrochanteric fractures and bisphosphonates. N Engl J Med. 2010; 362(19): 1825-7. Available in: http://doi.org/10.1056/nejme1003064

  21. Pasco JA, Lane SE, Brennan-Olsen SL, Holloway KL, Timney EN, Bucki-Smith G, et al. The epidemiology of incident fracture from cradle to senescence. Calcif Tissue Int. 2015; 97(6): 568-76. Available in: https://doi.org/10.1007/s00223-015-0053-y




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